頜面部靜脈畸形伴靜脈石病例報告
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靜脈畸形是一種血管結(jié)構(gòu)異常的先天性疾病，其發(fā)病緩慢，若位于面深部，則不易被發(fā)現(xiàn)；當機體免疫力下降或合并感染時可出現(xiàn)局部腫大、疼痛等癥狀。靜脈石是由于血流動力學(xué)改變，血液在血管內(nèi)形成血栓，血栓進一步鈣化而形成的。唾液腺結(jié)石病是唾液腺好發(fā)疾病之一，常表現(xiàn)為局部腫脹，進食后尤為明顯，其主要發(fā)生部位為下頜下腺，其次為腮腺。伴有靜脈石的靜脈畸形發(fā)生在下頜下區(qū)或腮腺區(qū)時，較易誤診為唾液腺結(jié)石病。本文報道2例頜面部靜脈畸形伴靜脈石的病例，以探討其與唾液腺結(jié)石病的鑒別診斷及治療。
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1.病例資料
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病例1：患者女，21歲，以“右側(cè)下頜下區(qū)進食后反復(fù)腫脹2個月”為主訴于2019-07-22來我院就診?；颊?個月前發(fā)現(xiàn)右側(cè)下頜下區(qū)反復(fù)腫脹，進食后尤為明顯，停止進食后緩慢消退，曾口服消炎藥未見明顯好轉(zhuǎn)。
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?？茩z查：患者面型基本對稱，開口度及開口型正常，右側(cè)下頜下區(qū)略腫脹，可觸及腺體區(qū)一直徑約2 cm大小包塊，其質(zhì)地中等偏韌、無活動度、無觸痛?？趦?nèi)見右側(cè)口底黏膜輕度紅腫，擠壓右側(cè)下頜下腺，可見導(dǎo)管口有少量溢膿，沿右側(cè)下頜下腺導(dǎo)管走行方向從后向前行雙手雙合診，未觸及明顯結(jié)節(jié)。影像檢查：錐形束CT示右側(cè)下頜下區(qū)約位于下頜角水平，可見一類圓形高密度影像，直徑約0.5 cm（圖1）。
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臨床初步診斷：唾液腺結(jié)石?。ㄓ覀?cè)下頜下腺導(dǎo)管內(nèi)結(jié)石）。擬采取術(shù)式：唾液腺內(nèi)鏡輔助下右側(cè)下頜下腺導(dǎo)管結(jié)石取出術(shù)。治療：患者麻醉后，局部消毒，于右側(cè)下頜下腺導(dǎo)管開口處置入唾液腺內(nèi)鏡，緩慢移動唾液腺內(nèi)鏡探查，未發(fā)現(xiàn)明顯結(jié)石影像。于右側(cè)下頜下區(qū)腫脹區(qū)域進行穿刺，抽出約5 mL新鮮血液，則修訂診斷為右側(cè)下頜下區(qū)靜脈畸形伴靜脈石。行電化學(xué)治療聯(lián)合硬化劑局部注射治療，即局部麻醉后，使用雙極電化學(xué)治療儀處理病變，再局部注射平陽霉素8 mg。術(shù)后常規(guī)抗炎治療，局部加壓包扎。隨訪：患者于術(shù)后1、3個月進行復(fù)查，下頜下區(qū)腫脹消失，且無復(fù)發(fā)。
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病例2：患者女，34歲，以“左側(cè)腮腺區(qū)反復(fù)腫脹3年余”為主訴于2019-12-18來我院就診?；颊?年前發(fā)現(xiàn)左側(cè)腮腺區(qū)反復(fù)腫脹，勞累或進食后腫脹更為明顯，自服消炎藥后腫脹略好轉(zhuǎn)，并緩慢消退。曾于2019-12-17在他院行超聲檢查，檢查結(jié)果為左側(cè)面部高回聲團，提示可能為腮腺導(dǎo)管內(nèi)結(jié)石。為明確診斷來我院就診。專科檢查：患者面型不對稱，左側(cè)面部稍腫脹，左側(cè)腮腺區(qū)可觸及類圓形結(jié)節(jié)，直徑約0.5 cm，擠壓腺體可見少量唾液從腮腺導(dǎo)管口溢出。
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影像檢查：增強CT 示左側(cè)腮腺區(qū)腫大，其內(nèi)可見數(shù)個大小不等的高亮信號影像（圖2a）；MRI示左側(cè)腮腺區(qū)大面積高亮信號影像（圖2b）。臨床初步診斷：左側(cè)腮腺區(qū)靜脈畸形伴靜脈石。遂于腫脹區(qū)進行穿刺，抽出約4 mL新鮮血液，故確定診斷為左側(cè)腮腺區(qū)靜脈畸形伴靜脈石。治療：局部麻醉后，使用單極電化學(xué)治療儀治療病變，完成后局部注射平陽霉素8 mg。
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2.討論
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唾液腺結(jié)石病是唾液腺常見疾病，80% ~ 90%發(fā)生于下頜下腺，其次是腮腺，偶見于上唇及頰部的小唾液腺，舌下腺罕見。唾液腺結(jié)石病與多種因素有關(guān)，如口腔內(nèi)pH值的改變、脫水、食物殘渣或異物落入唾液腺導(dǎo)管等。結(jié)石的發(fā)生部位多在唾液腺導(dǎo)管后部，當唾液腺導(dǎo)管內(nèi)結(jié)石直徑>15 mm或質(zhì)量>1 g時，稱其為巨大涎石［5-6］。當結(jié)石較小時，患者常無癥狀，在唾液大量分泌時有自行排出的可能；但當結(jié)石較大或較多并阻塞導(dǎo)管時，患者表現(xiàn)為局部腫脹、疼痛、唾液腺導(dǎo)管膨脹等，則需盡快手術(shù)治療。
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目前，唾液腺結(jié)石病的手術(shù)治療方法主要包括：（1）若結(jié)石位于唾液腺主導(dǎo)管內(nèi)，且直徑小于4 mm，可采用唾液腺內(nèi)鏡輔助下唾液腺導(dǎo)管內(nèi)結(jié)石取出術(shù)；（2）若結(jié)石位于唾液腺腺體內(nèi)，則需做面部或下頜下區(qū)切口取出結(jié)石，嚴重者甚至需摘除部分唾液腺。血管畸形是一種先天性疾病，是由于血管結(jié)構(gòu)發(fā)生異常導(dǎo)致，屬于良性病變，其通常生長緩慢。靜脈石是由于血流動力學(xué)的改變，在血管內(nèi)形成血栓，血栓進一步鈣化而形成的。
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靜脈畸形伴靜脈石一般無明顯癥狀，只有當患者免疫力低下或勞累時，容易繼發(fā)感染，局部可出現(xiàn)腫脹、疼痛等癥狀；當炎癥消退后癥狀可有所緩解。而發(fā)生于唾液腺的血管畸形最常見于腮腺（85.1%），其臨床癥狀與唾液腺結(jié)石病相似，但兩者的治療方法存在很大的差別。對于血管畸形的治療，可包括局部硬化劑注射或電化學(xué)聯(lián)合硬化劑注射等方法。我院使用電化學(xué)治療聯(lián)合硬化劑局部注射治療，取得了滿意的療效。
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電化學(xué)治療是在瑞典學(xué)者Nordenstrom 提出的生物性閉合電路的基礎(chǔ)上建立起來的，其治療血管畸形的基本原理是通電后在血管瘤腔內(nèi)形成一定強度的生物電場，通過電滲、電解、電泳等作用，使細胞間離子濃度發(fā)生變化，導(dǎo)致電解質(zhì)紊亂、酸堿失衡，使局部發(fā)生電生理、電化學(xué)改變，最終造成蛋白質(zhì)凝固及病變組織變性和壞死。平陽霉素是一種硬化劑，其治療血管畸形的原理是影響快速分裂細胞的G2和S期，引起單鏈DNA斷裂。平陽霉素注射后內(nèi)皮細胞腫脹、內(nèi)膜空泡化停止，使血管壁逐漸增厚、管腔變窄，最終管腔閉塞。
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本文報道的2例頜面部靜脈畸形伴靜脈石病例，其臨床表現(xiàn)均與唾液腺結(jié)石病相似，由此提示臨床醫(yī)生在遇到此類患者時，除了詳細詢問病史及進行全面的?？茩z查外，輔助檢查也是至關(guān)重要的。
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（1）影像學(xué)檢查方面，在X 線片和CT 影像中，靜脈畸形表現(xiàn)為低密度影像，與周圍正常組織區(qū)別不明顯，而唾液腺結(jié)石和靜脈石均表現(xiàn)為高密度影像，故兩者較難鑒別；在靜脈畸形伴靜脈石的MRI影像中，可發(fā)現(xiàn)高亮信號影像，其可能與迂曲、擴張的異常血管內(nèi)滯留的血液和自由水增多有關(guān)，可與唾液腺結(jié)石病鑒別。
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（2）穿刺亦可作為一種有效的輔助檢查手段，靜脈畸形穿刺可抽出新鮮血液；而唾液腺結(jié)石病通常不能穿刺出液體，或僅有少量唾液。
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（3）采用唾液腺內(nèi)鏡輔助檢查，可直接觀察到唾液腺導(dǎo)管的管腔結(jié)構(gòu)、結(jié)石、異物及息肉等，并可與治療方法相結(jié)合，達到更好的療效；但當結(jié)石位于腺體內(nèi)時，不可通過此方法確診。靜脈畸形伴靜脈石與唾液腺結(jié)石病雖有相似的臨床表現(xiàn)，但治療方法完全不同，因此正確的術(shù)前診斷尤為重要。臨床醫(yī)生需掌握兩者的鑒別診斷，避免治療時出現(xiàn)不必要的并發(fā)癥及對患者造成醫(yī)源性創(chuàng)傷。
